Prevalencia bayesiana del autismo y necesidades de educación especial no satisfechas en Chile en una muestra de tres millones de niños en edad escolar

Resumen para el público general

Este proyecto buscó entender cuántos niños en Chile se ven afectados por el autismo, ya que han faltado datos confiables no solo en Chile sino en gran parte de América Latina. Para ello, llevamos a cabo el estudio de prevalencia de autismo más grande realizado hasta ahora en la región. Vinculamos los registros escolares nacionales de 2021 con más de una década de registros de salud (2003–2015) del Servicio de Salud Araucanía Sur, en el sur de Chile. Esto nos permitió examinar datos de más de tres millones de estudiantes de 6 a 18 años en 29 servicios de salud. Nuestros resultados revelaron que alrededor de uno de cada 76 niños podría tener autismo, casi 3 veces más de lo que se informaba únicamente en las escuelas. También encontramos que los niños varones tenían 6 veces más probabilidades que las niñas de recibir apoyo de educación especial. Mediante modelos estadísticos avanzados, estimamos una tasa nacional de prevalencia de autismo de 1,31 %. Es importante señalar que descubrimos disparidades en el diagnóstico y en el acceso al apoyo según el sexo, la etnia, la condición de inmigrante y el hecho de que el niño viviera en una zona rural o urbana. Estos hallazgos ponen de relieve la necesidad de enfoques más inclusivos y equitativos para la identificación y la atención del autismo en todo Chile. Esta investigación no solo ayuda a llenar un vacío importante de datos, sino que también ofrece un modelo de cómo los países con recursos limitados pueden utilizar los datos administrativos existentes para mejorar la planificación en salud pública y el apoyo educativo a los niños con autismo.

Introducción

El trastorno del espectro autista (TEA) es una condición del neurodesarrollo que afecta la interacción social y la comunicación, y que afecta a entre el 1 % y el 2 % de la población mundial (Roman-Urrestarazu et al., 2021, 2022). Recientemente ha crecido el interés por comprender la prevalencia del TEA, en particular mediante diseños de investigación de gran escala, como los registros escolares y el acceso a los servicios para necesidades educativas especiales (NEE) a partir de datos de registros escolares (Roman-Urrestarazu et al., 2021, 2022); sin embargo, poco se sabe de cómo esto se relaciona con la prevalencia clínica, y pocos estudios han vinculado registros nacionales con historias clínicas electrónicas (Patrick et al., 2023) para estudiar la brecha entre quienes están diagnosticados pero no reciben apoyo en la escuela (Elsabbagh et al., 2012; Roman-Urrestarazu et al., 2020; Zeidan et al., 2022). Uno de los desafíos al estudiar la prevalencia del TEA en América Latina y el Caribe es la falta de fuentes de datos confiables, lo cual se ve reforzado por el hecho de que solo el 2,3 % de los estudios de prevalencia publicados en el mundo hasta la fecha se basan en esta región, así como por el hecho de que hasta ahora hay pocos estudios de prevalencia en América Latina (Montiel-Nava et al., 2017; Paula et al., 2014). Chile es un país de ingresos altos con una población de 19 millones de personas (Instituto Nacional de Estadistica, 2017) y figura entre los países latinoamericanos más ricos y más desiguales (World Bank, 2023), con disparidades significativas en los resultados de salud según el nivel socioeconómico (NSE; Frank & Matsunaga, 2020; Organisation for Economic Co-Operation and Development [OECD], 2018). Tales inequidades en el acceso, la mayor necesidad no satisfecha de quienes no pueden pagar y los tiempos de espera más largos para quienes utilizan prestadores no privados afectan a las personas autistas (Pan American Health Organization [PAHO], 2015; Roman-Urrestarazu et al., 2020). Para abordar las desigualdades en el diagnóstico y el tamizaje del TEA, Chile promulgó una nueva ley de TEA en 2023 (Guajardo Sáez, 2021), que establece la inclusión, la atención integral y la protección de los derechos de las personas con TEA, aunque se necesitan estimaciones epidemiológicas precisas para que esta ley tenga un efecto significativo.

Por ello, nos propusimos examinar la prevalencia del TEA en niños chilenos en edad escolar, de entre 6 y 18 años, utilizando una combinación de datos del registro del programa chileno de inclusión escolar para NEE (Programa de Integración Escolar; PIE) y de historias clínicas electrónicas de uno de los 29 servicios regionales de salud de Chile. Específicamente, en primer lugar informamos la prevalencia de niños autistas en el PIE chileno. En segundo lugar, evaluamos los determinantes del acceso a los servicios de NEE para TEA en Chile mediante un modelo de regresión logística de efectos mixtos de dos niveles. En tercer lugar, validamos las estimaciones de prevalencia a nivel escolar mediante una vinculación probabilística de un subconjunto clínico de historias clínicas electrónicas de niños autistas de uno de los 29 servicios regionales de salud de Chile con el registro escolar, dado que no todos los niños con TEA reconocido participan en programas de NEE, lo que nos permitió estimar la necesidad no satisfecha de servicios de NEE entre los servicios escolares y el diagnóstico clínico. Por último, desarrollamos un modelo bayesiano de prevalencia para extrapolar a nivel nacional nuestras estimaciones de prevalencia del análisis de la submuestra a los otros 28 servicios de salud de Chile, con el fin de identificar disparidades en la prevalencia del TEA y en el acceso a los servicios de NEE. Este estudio tiene implicaciones importantes para las políticas y la asignación de recursos relacionadas con la educación y el apoyo a los niños con TEA en Chile, América Latina y el Caribe.

Métodos

Registro escolar del PIE chileno y datos de historias clínicas electrónicas

El registro escolar chileno de 2021 abarca la totalidad de la población estudiantil de Chile junto con las escuelas que participan en el programa PIE, y es recopilado por el Ministerio de Educación (eMétodos 1). Este estudio siguió la guía de reporte Strengthening the Reporting of Observational Studies in Epidemiology (STROBE) y fue aprobado por los comités de ética correspondientes. El Ministerio de Educación otorgó acceso a datos anonimizados en mayo de 2023, y los contactos de atención en salud anonimizados entre 2014 (año de introducción) y 2021 se obtuvieron de las historias clínicas electrónicas del Servicio de Salud Araucanía Sur (SSAS), que cubre 21 municipios de la provincia de Cautín, región de La Araucanía (IX), a través de prestadores de atención primaria, secundaria y terciaria, e incluye un hospital regional de referencia junto con un hospital intercultural que atiende al pueblo mapuche, el principal grupo indígena de Chile. Los conjuntos de datos generados y analizados durante este estudio no están disponibles públicamente debido a nuestro acuerdo con las instituciones públicas que proporcionaron los datos. Nuestro acuerdo con ellas no incluye autorización para compartir los datos. La muestra es representativa de la población general chilena, al incluir un gran centro metropolitano (Temuco), extensas zonas rurales y un sobremuestreo del principal grupo indígena de Chile, el pueblo mapuche. Los datos se compilaron a partir de registros de atención secundaria y de servicios comunitarios de salud mental, y comprenden las consultas de pacientes de 6 a 18 años con diagnóstico principal de TEA en todas las comunas del área de cobertura del SSAS. De ellos se derivaron dos conjuntos de datos, a los que nos referiremos como (1) conjunto de datos clínicos y, como subconjunto de este, (2) submuestra de validación clínica. La submuestra de validación clínica se tomó del área de cobertura del Hospital de Villarrica, el segundo establecimiento más grande del SSAS, para evaluar la exactitud de los diagnósticos de TEA (véanse la Figura 1 y eMétodos 2).

Figura 1. Mapa de las regiones de Chile y de su ruralidad, con ampliación de la región de La Araucanía. Disponible en el artículo original: enlace.

Operacionalización de la condición de TEA a partir de los datos del registro escolar

El PIE es un programa de aprendizaje específico de cada escuela y cuenta con 28 categorías diferentes de atención, divididas en categorías permanentes y transitorias (eMétodos 3). El diagnóstico lo realizan psiquiatras infantojuveniles o neurólogos pediatras inscritos en el regulador de los servicios de salud de Chile (Superintendencia de Salud). El registro escolar chileno indica si los estudiantes han accedido al PIE mediante la Subvención de Educación Especial Diferencial (SEED) y si requieren ajustes, como escuelas especiales o cursos con pocos alumnos. El registro escolar chileno incluye solo una categoría de NEE por alumno, codificada de forma binaria, según si el niño cumple los criterios diagnósticos de TEA (códigos F84.0 a F84.9) de la Clasificación Estadística Internacional de Enfermedades y Problemas Relacionados con la Salud, décima y undécima revisión (CIE-10 y CIE-11).

Variables independientes y unidades regionales de análisis en el registro escolar

En el conjunto de datos del registro escolar codificamos como variables independientes la edad en franjas de 3 años (educación básica: 6−8, 9−11; educación media: 12−14 y 15−18 años), el sexo (asignado al nacer, de forma binaria), la condición de inmigrante (sí o no), la mensualidad escolar convertida a dólares estadounidenses (gratuita, US$1,15−US$11,50, US$11,51−US$28,75, US$28,76−US$57,51, US$57,52−US$115,01, >US$115,02, dato faltante), la etnia (mapuche, aimara, otro y ningún pueblo originario) y la ruralidad (sí o no). Chile tiene 15 regiones, atendidas por 29 servicios de salud. El domicilio de cada alumno se asignó al área de cobertura de su respectivo servicio de salud. Los datos faltantes de domicilio se imputaron con la comuna de la escuela. Informamos la prevalencia escolar de TEA en los 29 servicios de salud de Chile como medida del acceso a los servicios de NEE. Luego seleccionamos el SSAS como nuestra área de cobertura para la validación clínica, que abarca 21 comunas de la provincia de Cautín, región de La Araucanía (IX), a través de prestadores de atención primaria, secundaria y terciaria (eMétodos 4). Su amplia área de cobertura (N = 752.100) representa el 4,3 % de la población total de Chile (N = 17.574.003) (Instituto Nacional de Estadistica, 2017).

Vinculación del registro escolar con los datos clínicos

Para evaluar la necesidad no satisfecha relacionada con el TEA en el registro escolar y su relación con los diagnósticos clínicos, y para ofrecer estimaciones nacionales corregidas, utilizamos una muestra de validación clínica. Para demostrar la validez de los diagnósticos clínicos tomados de las historias clínicas electrónicas, un subconjunto de esta muestra clínica fue revisado manualmente tanto por un psiquiatra infantojuvenil como por un neurólogo pediatra que participan en el proceso diagnóstico del PIE, y la concordancia entre evaluadores se calculó con el kappa de Cohen (Cohen, 1960). Si el registro de un niño indicaba que se había cumplido la definición de caso de TEA, los evaluadores obtenían información de las evaluaciones del desarrollo del niño, de los planes del PIE y de otros documentos (p. ej., pruebas cognitivas o de CI), y combinaban los registros de las distintas fuentes de datos. Los niños cumplían la definición de caso de TEA si tenían entre 6 y 18 años en 2021, vivían en el área de cobertura del Servicio de Salud SSAS durante 2021 y habían recibido alguna vez cualquiera de los siguientes: una declaración escrita de un profesional calificado que diagnosticaba TEA, una clasificación de TEA en el PIE o un código CIE-10 de F84.0 a F84.9. Los registros restantes se emparejaron luego con el registro escolar nacional chileno mediante vinculación probabilística de datos de Fellegi−Sunter (Fellegi & Sunter, 1969), con base en la fecha de nacimiento, el sexo, una variable sustituta (proxy) del NSE basada en el tipo de aseguramiento y la mensualidad escolar, y la comuna de residencia. Realizamos una revisión manual de los pares emparejados generados por máquina con base en las puntuaciones de similitud calculadas para cada campo de entrada por separado, y luego utilizamos una puntuación compuesta de similitud del par (eMétodos 5). Se eligió como coincidencia al candidato con la mayor puntuación de similitud del par.

Análisis estadísticos

Análisis frecuentista de los datos del registro escolar y determinantes del acceso a NEE por TEA

Los datos se analizaron del 1 de mayo de 2023 al 25 de octubre de 2023 en R versión 4.3.1 (R Team, 2010). Las estimaciones crudas de la prevalencia nacional de TEA en las escuelas chilenas se estandarizaron por el método directo y se estratificaron por edad y sexo, utilizando como población estándar las proyecciones del censo chileno de 2017 para 2021, a fin de calcular la prevalencia nacional en los 29 servicios de salud (Roman-Urrestarazu et al., 2021). Para evaluar los determinantes del acceso a NEE por TEA, se obtuvieron estimaciones del riesgo relativo ajustado (en adelante, razón de prevalencia ajustada [RPa]) mediante una regresión de Poisson con varianza robusta del error, con los alumnos con NEE por TEA como variable de resultado (Roman-Urrestarazu et al., 2021). En cada modelo de resultado utilizamos las mismas variables independientes de sexo, franja de edad, condición de inmigrante, grupo étnico, mensualidad escolar y ruralidad, y las incluimos en el mismo modelo ajustado, comparando todos los niveles entre sí e informando los datos faltantes. Los límites de confianza gamma se calcularon al nivel del 95 % mediante distribuciones de chi cuadrado. Para controlar las comparaciones múltiples, utilizamos un nivel de significación bilateral de p < 0,001 para todos los resultados informados. Luego realizamos un análisis de sensibilidad que comparó el modelo de regresión de Poisson con un modelo de regresión logística de efectos mixtos de dos niveles, con dos interceptos aleatorios a nivel de escuela y de comuna, para calcular odds ratios (OR) del acceso a NEE por TEA en las escuelas chilenas, ajustando por las mismas variables independientes del modelo de Poisson y comparando el ajuste de los modelos.

Estimaciones bayesianas de prevalencia con datos escolares, clínicos y vinculados, y necesidad no satisfecha de NEE

Tras calcular la prevalencia de TEA con los datos escolares, utilizamos los datos vinculados para calcular la prevalencia clínica de TEA en el SSAS. El delta de prevalencia ajustada se calculó como la diferencia de razón entre la prevalencia ajustada de los datos vinculados del SSAS y la de los datos del registro escolar. Para efectos de este análisis, supusimos que esta razón era aplicable a nivel nacional. Esta razón se extrapoló luego a los 28 servicios de salud distintos del SSAS, utilizándola como distribución a priori en un modelo bayesiano de efectos aleatorios sobre el servicio de salud, para calcular las proyecciones de prevalencia ajustada. Los intervalos de credibilidad estimados para las proyecciones se calcularon encontrando la banda máxima alrededor de la proyección de igual ancho que el intervalo de confianza gamma del 95 % de la prevalencia ajustada con datos escolares de cada servicio de salud. El análisis bayesiano de la prevalencia del TEA nos permitió hacer inferencias sobre la prevalencia del TEA con distintos tipos de datos incompletos, lo que permitió obtener estimaciones nacionales plausibles de prevalencia y aportar información sobre la verosimilitud de estas predicciones dados los datos escolares observados (para los métodos y el modelo utilizados, véase eMétodos 7). La modelización bayesiana de la prevalencia se implementó en el lenguaje Just Another Gibbs Sampler (JAGS), que utiliza muestreo de Monte Carlo por cadenas de Markov (MCMC) para producir distribuciones de densidad posterior a partir de las distribuciones a priori anteriores y de las observaciones de prevalencia ajustada (van de Schoot et al., 2021). Se utilizó un periodo de calentamiento (burn-in) de 2000 muestras para asegurar la convergencia de los modelos y luego 2000 iteraciones sin adelgazamiento (thinning) para modelar las densidades posteriores, verificando la convergencia (Plummer et al., 2016).

Declaración sobre la participación de la comunidad

Entre nuestros autores hay personas neurodiversas, grupos de la comunidad autista chilena, familiares y organizaciones comunitarias. Estas personas participaron en el desarrollo de la pregunta de investigación, el diseño del estudio, la recolección de datos, la implementación, el análisis, la interpretación o la difusión de los hallazgos.

Resultados

Estadística descriptiva y estimación frecuentista de la prevalencia con datos escolares

Nuestro conjunto final de datos escolares estuvo compuesto por 3.056.306 niños de 6 a 18 años (niños varones N = 1.569.082; 51,34 %) (Tabla 1). Se registró un código PIE para N = 339.968 niños (11,12 %), y el 48,41 % de las 12.077 escuelas chilenas participaba en el programa PIE. En total, se identificaron 14.549 alumnos con TEA en el registro escolar (niños varones N = 12.571 [86,40 %], niñas N = 1.978 [13,60 %]). La prevalencia ajustada de TEA en nuestra muestra escolar nacional fue de 0,46 % (intervalo de confianza [IC] del 95 % = [0,45 %; 0,47 %]), con una prevalencia en niños varones de 0,79 % (IC 95 % = [0,77 %; 0,80 %]) y en niñas de 0,13 % (IC 95 % = [0,13 %; 0,14 %]), para una razón masculino/femenino (RMF) de 6:1.

Nota de la traducción: la fila «US$11,51 a US$28,75» aparece duplicada en el original; por el texto de Métodos, la segunda corresponde probablemente a la franja US$28,76 a US$57,51.

En nuestra muestra había N = 176.302 (5,77 %) alumnos mapuches y N = 20.946 (0,69 %) alumnos aimaras, y 21.692 estudiantes declararon pertenecer a otros grupos indígenas. Encontramos una prevalencia escolar ajustada de TEA de 0,35 % (0,32 %−0,38 %) en los alumnos mapuches, con 0,07 % (IC 95 % = [0,05 %; 0,09 %]) de niñas mapuches y 0,62 % (IC 95 % = [0,57 %; 0,67 %]) de niños mapuches (RMF: 8,86:1) autistas; de 0,65 % (IC 95 % = [0,55 %; 0,80 %]) en los alumnos aimaras, con una prevalencia de 0,17 % (IC 95 % = [0,17 %; 0,24 %]) en las niñas aimaras y de 1,15 % en los niños aimaras (RMF: 6,8:1); y de 0,47 % en todos los demás grupos indígenas (IC 95 % = [0,39 %; 0,63 %]), con una prevalencia en las niñas de 0,12 % (IC 95 % = [0,05 %; 0,19 %]) y en los niños de 0,81 % (IC 95 % = [0,63 %; 0,98 %]) para todos los demás grupos étnicos indígenas (RMF: 6,75:1). Estas tasas son, respectivamente, menores y mayores que las de quienes no declararon pertenecer a estos grupos: 0,47 % (IC 95 % = [0,46 %; 0,48 %]), con una prevalencia de TEA de 0,13 % (IC 95 % = [0,13 %; 0,14 %]) en las niñas y de 0,79 % (IC 95 % = [0,78 %; 0,81 %]) en los niños, en contraste con la RMF de 6,1:1 en los niños no indígenas. Los niños inmigrantes presentaron una prevalencia ajustada de TEA de 0,19 % (IC 95 % = [0,17 %; 0,21 %]).

La prevalencia de TEA varió según el servicio de salud (Tabla 3): la mayor prevalencia ajustada se registró en Ñuble (1,29 %, IC 95 % = [1,21 %; 1,37 %]) y la menor en Metropolitano Norte (0,29 %, IC 95 % = [0,26 %; 0,31 %]). También es baja en los servicios de salud metropolitanos que atienden a Santiago, la ciudad más grande de Chile, todos los cuales tuvieron una prevalencia inferior a 0,40 %. El TEA alcanzó su máximo en la franja de 6 a 8 años en todos los servicios, excepto en Chiloé y Magallanes, donde el máximo se dio en la franja de 9 a 11 años. La prevalencia ajustada en las escuelas chilenas se consideró el límite inferior de la verdadera prevalencia de TEA en Chile para nuestro modelo bayesiano de prevalencia.

^a La prevalencia ajustada proviene únicamente de los datos escolares. La prevalencia ajustada actualizada proviene de la vinculación de los datos escolares con los datos de pacientes. La prevalencia del Servicio de Salud Araucanía Sur (SSAS) se calculó directamente a partir de los resultados de la vinculación. La prevalencia de los demás servicios de salud se calculó sumando el delta de prevalencia ajustada a la prevalencia ajustada de cada servicio de salud obtenida solo con los datos escolares. La prevalencia ajustada tiene intervalos de confianza gamma del 95 %. El ancho de los intervalos de confianza de la prevalencia ajustada actualizada es el máximo entre los intervalos de confianza de la prevalencia ajustada con datos escolares de cada servicio de salud y el intervalo de confianza del delta de prevalencia ajustada, excepto para el SSAS, que tiene los intervalos de confianza gamma del 95 % hallados previamente.

Análisis del acceso a NEE por TEA en las escuelas

Nuestro modelo de regresión logística de efectos mixtos de dos niveles muestra resultados similares: los niños varones tienen 6 veces más odds de tener un diagnóstico y de recibir apoyo de NEE que las niñas (OR = 6,10; IC 95 % = [5,82; 6,41]). En comparación con los niños de 5 a 8 años, todos los demás grupos de edad mostraron menores odds de TEA, al igual que los inmigrantes y los niños mapuches. En comparación con los niños que no pagan mensualidad escolar, todos los niños en las categorías de mensualidad de US$10.001 o más presentaron menores odds de TEA. Los niños de zonas rurales presentaron mayores odds de TEA en comparación con los niños de zonas urbanas (1,19; IC 95 % = [1,10; 1,30]). Nuestra prueba de razón de verosimilitud confirma que el modelo de efectos mixtos de dos niveles supuso una mejora respecto de un modelo simple de regresión de Poisson (χ² = 9112,46; p < 0,001). En la Tabla 2 se presentan más detalles.

Vinculación probabilística de datos, necesidad no satisfecha de NEE y prevalencia en la muestra de validación clínica

Tras el bloqueo por sexo y fecha de nacimiento, obtuvimos 293 pares bloqueados (Figura 2). El emparejamiento probabilístico realizado con el sexo, la fecha de nacimiento, la comuna de residencia y las variables sustitutas del NSE, con selección de las posibles coincidencias para crear un conjunto biyectivo de coincidencias, dio como resultado 233 coincidencias de registros escolares y de pacientes únicos del SSAS. El kappa de Cohen para la confiabilidad entre evaluadores en la submuestra de validación diagnóstica fue de 0,97, lo que indica una concordancia excelente. Esto corresponde a que el 47,65 % de los registros escolares de estudiantes con TEA en el SSAS tuvo una coincidencia en los registros de pacientes del SSAS, el 16,93 % de los registros de pacientes tuvo una coincidencia en los registros escolares del SSAS y el 17,07 % de los pacientes únicos tuvo una coincidencia en los registros escolares del SSAS. Para cada paciente que había vivido en más de una comuna y que, por tanto, aparecía más de una vez en los datos de pacientes, solo se realizó una coincidencia con un registro escolar del SSAS, lo que significa que el emparejamiento fue biyectivo entre los registros escolares del SSAS y los pacientes únicos. Tras vincular los datos escolares y de pacientes del SSAS, 1132 pacientes con TEA no pudieron emparejarse con estudiantes del registro escolar. Esto representa la necesidad no satisfecha de los estudiantes del SSAS con TEA que no accedieron a apoyo escolar por esta condición. Al combinar estos casos adicionales con los 488 estudiantes que sí accedieron a la SEED por TEA, se obtuvieron 1620 personas con TEA en el SSAS, que tiene una población de N = 132.242 niños de 6 a 18 años. La prevalencia cruda actualizada de TEA en el SSAS fue de 1,23 % (IC 95 % = [1,17 %; 1,28 %]) y la prevalencia ajustada actualizada de TEA fue de 1,22 % (IC 95 % = [1,16 %; 1,28 %]). En las niñas, la prevalencia ajustada en el SSAS fue de 0,47 % (IC 95 % = [0,41 %; 0,53 %]) y en los niños varones, de 1,95 % (IC 95 % = [1,84 %; 2,06 %]). Esto arrojó una razón niños/niñas actualizada de 4,18 tras la vinculación de datos, menor que la razón de 6:1 de los datos escolares. La prevalencia actualizada de TEA fue máxima en las personas de 6 a 8 años que inician la educación básica, con 1,54 % (IC 95 % = [1,41 %; 1,68 %]), y disminuyó con la edad (Tabla 3).

Figura 2. Flujo de datos de la muestra escolar y de la muestra de validación clínica. Disponible en el artículo original: enlace.

Análisis bayesiano de la prevalencia

En la Figura 3 se muestran las proyecciones bayesianas de la prevalencia clínica por servicio de salud, con distribuciones a priori basadas en la prevalencia de TEA a nivel escolar. Los picos de la prevalencia posterior pueden considerarse límites inferiores de la verdadera prevalencia de TEA en cada servicio de salud, ya que se basan en niños diagnosticados con TEA que reciben apoyo de NEE en las escuelas chilenas. Las proyecciones bayesianas de prevalencia fueron desplazadas hacia arriba, hacia sus distribuciones a priori, por nuestro delta aproximado de necesidad no satisfecha (a). Las distribuciones posteriores reflejaron sus distribuciones a priori uniformes, con intervalos de credibilidad posteriores ligeramente dentro de los límites a priori (Tabla 3). Al sumar el delta de prevalencia ajustada a la prevalencia nacional ajustada de TEA hallada con los datos escolares, se obtuvo una prevalencia nacional ajustada actualizada de TEA de 1,31 % (intervalo de credibilidad [ICr] del 95 % = 1,25 %−1,38 %) (Figura 3). Esto, a su vez, arrojó una cifra postulada de 40.113 niños de 6 a 18 años con TEA en Chile y corresponde a una necesidad no satisfecha estimada de 25.903 niños que no accedieron a la SEED por TEA (la cifra postulada y la necesidad no satisfecha están ajustadas por edad y sexo). La prevalencia bayesiana nacional proyectada de TEA fue de 2,10 % en los niños varones y de 0,50 % en las niñas, con una prevalencia de 2,30 % a los 6 a 8 años, de 2,05 % en los niños de 9 a 11 años, de 2,11 % a los 12 a 14 años y, por último, de 1,91 % a los 15 a 18 años (Tabla 3). En los estudiantes rurales, la prevalencia bayesiana fue de 1,42 %, mientras que en los estudiantes urbanos fue de 1,30 %. Las proyecciones nacionales de prevalencia fueron de 1,19 % para los estudiantes mapuches, 1,50 % para los aimaras, 1,32 % para quienes no declararon un grupo indígena y 1,34 % para otros grupos indígenas; por último, la proyección nacional de prevalencia fue de 1,03 % para los inmigrantes (Figura 3).

Figura 3. Distribución predictiva posterior para distribuciones a priori uniformes específicas de cada servicio de salud. Distribuciones predictivas posteriores de la prevalencia de TEA a partir de los recuentos de casos ajustados de los datos escolares, con un efecto aleatorio sobre el servicio de salud del estudiante. La modelización utilizó distribuciones a priori uniformes acotadas inferiormente por la prevalencia ajustada de TEA específica de cada servicio de salud según los datos escolares, y superiormente por la prevalencia ajustada actualizada de TEA específica de cada servicio de salud según la vinculación de datos. Las líneas rojas discontinuas muestran los intervalos de confianza gamma del 95 % de la prevalencia muestral ajustada, y las líneas azules punteadas, el intervalo de credibilidad posterior del 95 %. Disponible en el artículo original: enlace.

Discusión

El campo de la epidemiología del TEA ha presenciado avances significativos en los últimos años, que han contribuido a una comprensión más profunda de la prevalencia, las características y el impacto del TEA en las poblaciones. Un enfoque destacado para mejorar la exactitud y la exhaustividad de los datos epidemiológicos es la vinculación entre los registros escolares y los registros clínicos. Hasta donde sabemos, este es el estudio de prevalencia de TEA más grande realizado hasta la fecha en América Latina y el Caribe, y uno de los más grandes que vinculan registros escolares y registros clínicos.

Este estudio encontró una tasa de prevalencia ajustada de 0,46 % con los datos del registro escolar y de 1,22 % con los datos de historias clínicas electrónicas de la región del SSAS, con una disparidad de género considerable, que muestra una razón hombre/mujer de 6:1. Esta razón es considerablemente mayor que la razón de 4:1 reconocida internacionalmente (Roman-Urrestarazu et al., 2021, 2022). Este patrón puede reflejar sesgos de diagnóstico y de reconocimiento a favor de los varones en el entorno escolar, así como otros sesgos sistémicos dentro de los servicios de salud, que pueden reducir la probabilidad de que las niñas autistas reciban un diagnóstico. En Chile no existe actualmente evidencia publicada que documente tales disparidades de género, ni para el TEA ni para las demás condiciones del neurodesarrollo reconocidas en los servicios de NEE. Esto pone de manifiesto un vacío crítico y subraya la necesidad de investigaciones futuras y del desarrollo de intervenciones que aborden el posible infradiagnóstico y favorezcan la equidad en el acceso al diagnóstico y a los servicios. Al reexaminar las estimaciones de prevalencia a nivel nacional mediante estimación bayesiana de la prevalencia, estimamos una prevalencia nacional actualizada de TEA en Chile de 1,31 % (ICr 95 % = 1,25 %−1,38 %). Esto también mostró que solo 488 niños (30,12 %) accedieron al apoyo de NEE por TEA en el programa PIE en el SSAS y que hasta 25.903 de 40.113 (64,57 %) niños autistas en edad escolar en Chile no acceden al PIE por TEA, con una representación de los niños varones un 50 % mayor en el programa de NEE, lo que subraya aún más la necesidad de investigar los factores que impulsan estas variaciones. Esta necesidad no satisfecha, aunque considerable, incluye a estudiantes con diagnóstico de TEA en escuelas privadas no subvencionadas que no eran elegibles para la SEED pero que pueden haber recibido otros apoyos escolares, a estudiantes que recibieron la SEED por otra condición y a estudiantes que no necesitaban o no deseaban intervenciones escolares. Según el servicio chileno de discapacidad, el 7,4 % de los adultos con discapacidad no recibió ninguna educación formal en su infancia, mientras que en el resto de la población este porcentaje se limita al 1,3 % (Ramos, 2015). Esto enfatiza la importancia de optimizar los recursos para cerrar la brecha entre los casos diagnosticados y el acceso a intervenciones adecuadas.

El estudio reveló tasas de prevalencia de TEA variables entre los distintos grupos étnicos. El grupo mapuche tuvo una prevalencia escolar ajustada de 0,35 % y una proyección nacional de 1,19 %, basada en el delta obtenido del SSAS con la misma distribución a priori y los mismos supuestos, mientras que el grupo aimara tuvo una prevalencia de 0,64 % y una proyección nacional de 1,50 %. Los niños inmigrantes presentaron una prevalencia ajustada de 0,19 % y una proyección de 1,03 %. Nuestros resultados concuerdan con estimaciones similares de los Estados Unidos, Europa y otros países de ingresos altos (PIA), que describen una prevalencia de entre el 1 % y el 2 % de los niños (Baron-Cohen et al., 2009; Diallo et al., 2018; Elsabbagh et al., 2012; Jariwala-Parikh et al., 2019; Maenner et al., 2014; Neik et al., 2014; Zeidan et al., 2022). La variación observada en la prevalencia entre los servicios de salud chilenos probablemente es resultado de disparidades en los servicios profesionales disponibles. Chile es un país con una distribución desigual de los servicios médicos y profesionales. Las regiones centrales del país, donde vive casi el 70 % de la población, concentran alrededor del 85 % de los especialistas del país (MINSAL, 2023). Como resultado, las regiones centrales de Chile tienen tasas de especialistas por cada 1000 habitantes que prácticamente duplican las de las regiones extremas, donde residen principalmente grupos étnicos como los mapuches. La menor disponibilidad de servicios diagnósticos puede estar implicada en las disparidades observadas y muestra la importancia de abordar estas inequidades.

Utilizar registros clínicos para validar los datos epidemiológicos procedentes de registros escolares ofrece varias ventajas que mejoran la exactitud de la prevalencia del TEA obtenida de los registros escolares, gracias a la vinculación a través de una amplia gama de variables sociodemográficas: permite a los investigadores realizar análisis a nivel poblacional con información incompleta y ayuda a identificar posibles disparidades en el acceso a servicios y recursos. Desde el punto de vista metodológico, nuestro estudio se suma a un cuerpo emergente de literatura que aprovecha la posibilidad de vincular grandes datos administrativos y clínicos para modelar estimaciones más exactas de la carga de enfermedad mediante métodos bayesianos (Downing et al., 2023; Ince et al., 2021; Liseo & Tancredi, 2013), lo cual resulta especialmente adecuado para modelar con mayor exactitud la carga de enfermedad en contextos de sistemas de información en salud fragmentados (Downing et al., 2023). Dicho esto, también deben considerarse algunas limitaciones. Las proyecciones nacionales de nuestra estimación bayesiana de la prevalencia se basan en el supuesto de que la discrepancia entre los registros escolares y clínicos es uniforme en todas las regiones de Chile. Si bien este es un punto de partida válido para los fines de esta metodología, recomendamos realizar análisis de seguimiento en los que puedan examinarse con mayor detalle las discrepancias entre los datos escolares y clínicos, a fin de afinar aún más las estimaciones de prevalencia del TEA. Aunque nuestros datos abarcan la gran mayoría de los alumnos chilenos de 6 a 18 años, es posible que nuestros hallazgos no sean directamente trasladables a otros países de la región latinoamericana, dada la heterogeneidad de los sistemas de salud y educación, así como las posibles diferencias en la configuración de las desigualdades en salud (Roman-Urrestarazu & van Kessel, 2024). No obstante, nuestros hallazgos siguen siendo especialmente relevantes para la planificación del sistema de salud en Chile, sobre todo a la luz de la ley de TEA de 2023.

Conclusiones

Hasta donde sabemos, esta es la primera evaluación poblacional de la prevalencia del TEA en Chile que aprovecha la vinculación de datos clínicos y de registros escolares para obtener tasas de prevalencia de TEA. En adelante, la investigación debería profundizar en las áreas donde puedan existir disparidades en los servicios educativos de NEE, incluyendo en particular el tipo de aseguramiento, ya que es una variable crucial para medir el acceso a los servicios y cuyo impacto sobre la prevalencia del TEA no se ha evaluado en países como los Estados Unidos. Deben continuar los esfuerzos para explorar la relación entre la prevalencia del TEA, el sexo y la necesidad no satisfecha de NEE, reconociendo las complejidades que implica el acceso a los servicios diagnósticos y las variaciones regionales del acceso a la salud y a la educación en América Latina y el Caribe.

Nota de la traducción: en el original, este último párrafo cierra la sección de Discusión sin un encabezado propio; se ha añadido el título «Conclusiones» solo para facilitar la lectura. El artículo original incluye material suplementario (eMétodos) disponible en la página de la revista.

Agradecimientos

Agradecemos al Ministerio de Educación de Chile y al Servicio de Salud Araucanía Sur (SSAS) por otorgar acceso a los registros escolares y de salud anonimizados utilizados en este estudio. Estamos agradecidos con las organizaciones comunitarias y las personas neurodivergentes de Chile que contribuyeron al diseño y la interpretación de nuestra investigación, en particular con las familias y los profesionales que participan en la educación especial y el apoyo a personas con autismo. También reconocemos la contribución de la Dra. Charlotte Gallagher por su ayuda en el aseguramiento de la calidad de la vinculación de datos, y de la Dra. Maria Elena Guajardo por su asesoría sobre la implementación de la legislación chilena de TEA de 2023.

Declaraciones de los autores originales

Contribuciones de los autores: Andres Roman-Urrestarazu: conceptualización; curación de datos; análisis formal; redacción del borrador original; redacción, revisión y edición. Adele Tyson: conceptualización; análisis formal; investigación; metodología; redacción del borrador original; redacción, revisión y edición. Gabriel Gatica-Bahamonde: conceptualización; validación; redacción, revisión y edición. Robin van Kessel: conceptualización; metodología; redacción, revisión y edición. Justin Yang: metodología; redacción, revisión y edición. Carola Mansilla: conceptualización. Isabel Zuniga: conceptualización. Alejandra Méndez-Fadol: conceptualización; redacción, revisión y edición. Blanca Larrain, Ricardo Garcia, Damaris Koch, Milena Pavlova, Katarzyna Czabanowska y Tamsin Ford: redacción, revisión y edición. Wim Groot: conceptualización; redacción, revisión y edición.

Disponibilidad de los datos: los datos que respaldan los hallazgos de este estudio no están disponibles públicamente debido a los acuerdos de protección de datos con el Ministerio de Educación de Chile y el SSAS. Es posible que no se conceda acceso a estos datos, conforme al acuerdo de aprobación institucional y gubernamental con el grupo de investigación.

Conflictos de interés: los autores declararon no tener ningún posible conflicto de interés con respecto a la investigación, la autoría o la publicación de este artículo.

Financiación: los autores no recibieron apoyo financiero para la investigación, la autoría o la publicación de este artículo.

Aprobación ética y consentimiento informado: este estudio fue aprobado por el Comité de Ética del SSAS en Chile y se realizó de acuerdo con la Declaración de Helsinki. El Ministerio de Educación de Chile y el SSAS otorgaron acceso a datos anonimizados en mayo de 2023. Dado que todos los datos eran anonimizados y de naturaleza administrativa, no se requirió consentimiento informado.

Nota: Andres Roman-Urrestarazu y Adele Tyson contribuyeron por igual. Gabriel Gatica-Bahamonde y Alejandra Méndez-Fadol están ahora afiliados a Tremün Lab, Corporación Tremün de Apoyo al Neurodesarrollo, Chile. Autor de correspondencia: Andres Roman-Urrestarazu, Department of Psychiatry, University of Cambridge (Reino Unido).

Referencias

1. Baron-Cohen S., Scott F. J., Allison C., Williams J., Bolton P., Matthews F. E., Brayne C. (2009). Prevalence of autism-spectrum conditions: UK school-based population study. The British Journal of Psychiatry, 194(6), 500–509. https://doi.org/10.1192/bjp.bp.108.059345
2. Cohen J. (1960). A coefficient of agreement for nominal scales. Educational and Psychological Measurement, 20(1), 37–46.
3. Diallo F. B., Fombonne É., Kisely S., Rochette L., Vasiliadis H.-M., Vanasse A., Noiseux M., Pelletier É., Renaud J., St-Laurent D., Lesage A. (2018). Prevalence and correlates of Autism Spectrum Disorders in Quebec [Prévalence et corrélats des troubles du spectre de l’autisme au Québec]. Canadian Journal of Psychiatry. Revue Canadienne de Psychiatrie, 63(4), 231–239. https://doi.org/10.1177/0706743717737031
4. Downing B. C., Hickman M., Jones N. R., Larney S., Sweeting M. J., Xu Y., Farrell M., Degenhardt L., Jones H. E. (2023). Prevalence of opioid dependence in New South Wales, Australia, 2014–16: Indirect estimation from multiple data sources using a Bayesian approach. Addiction, 118(10), 1994–2006. https://doi.org/10.1111/add.16268
5. Elsabbagh M., Divan G., Koh Y. J., Kim Y. S., Kauchali S., Marcín C., Montiel-Nava C., Patel V., Paula C. S., Wang C., Yasamy M. T., Fombonne E. (2012). Global prevalence of autism and other pervasive developmental disorders. Autism Research, 5(3), 160–179. https://doi.org/10.1002/aur.239
6. Fellegi I. P., Sunter A. B. (1969). A theory for record linkage. Journal of the American Statistical Association, 64(328), 1183–1210.
7. Frank J. W., Matsunaga E. (2020). National monitoring systems for health inequalities by socioeconomic status-an OECD snapshot. Critical Public Health, 32(4), 580–587. https://doi.org/10.1080/09581596.2020.1862761
8. Guajardo Sáez C. P. (2021). Ley de Autismo.
9. Ince R. A. A., Paton A. T., Kay J. W., Schyns P. G. (2021). Bayesian inference of population prevalence. Elife, 10, e62461–e62461. https://doi.org/10.7554/eLife.62461
10. Instituto Nacional de Estadistica. (2017). Censo Chile 2017.
11. Jariwala-Parikh K., Barnard M., Holmes E. R., West-Strum D., Bentley J. P., Banahan B., Khanna R. (2019). Autism prevalence in the Medicaid program and healthcare utilization and costs among adult enrollees diagnosed with autism. Administration and Policy in Mental Health, 46(6), 768–776. https://doi.org/10.1007/s10488-019-00960-z
12. Liseo B., Tancredi A. (2013). Some advances on Bayesian record linkage and inference for linked data. https://www.ine.es/e/essnetdi_ws2011/ppts/Liseo_Tancredi.pdf
13. Maenner M. J., Rice C. E., Arneson C. L., Cunniff C., Schieve L. A., Carpenter L. A., Braun K. V. N., Kirby R. S., Bakian A. V., Durkin M. S. (2014). Potential impact of DSM-5 criteria on autism spectrum disorder prevalence estimates. JAMA Psychiatry, 71(3), 292–300. https://doi.org/10.1001/jamapsychiatry.2013.3893
14. MINSAL. (2023). Caracterización de las especialidades médicas en Chile en 2022. https://www.superdesalud.gob.cl/documentacion/666/articles-26547_recurso_1.pdf
15. Montiel-Nava C., Chacín J. A., González-Ávila Z. (2017). Age of diagnosis of autism spectrum disorder in Latino children: The case of Venezuelan children. Autism, 21(5), 573–580. https://doi.org/10.1177/1362361317701267
16. Neik T. T. X., Lee L. W., Low H. M., Chia N. K. H., Chua A. C. K. (2014). Prevalence, diagnosis, treatment and research on Autism Spectrum Disorders (ASD) in Singapore and Malaysia. International Journal of Special Education, 29(3), 82–92.
17. Organization for Economic Co-Operation and Development OECD. (2018). OECD Income Distribution Database (IDD): Gini, poverty, income, methods and Concepts.
18. Pan American Health Organization. (2015). Chile – Health in the Americas. https://www.paho.org/salud-en-las-americas-2017/?p=2518&lang=pt
19. Patrick M. E., Hughes M. M., Ali A., Shaw K. A., Maenner M. J. (2023). Social vulnerability and prevalence of Autism Spectrum Disorder, Metropolitan Atlanta Developmental Disabilities Surveillance Program (MADDSP). Annals of Epidemiology, 83, 47–53. https://doi.org/10.1016/j.annepidem.2023.04.009
20. Paula C. S., Bordin I. A., Mari J. J., Velasque L., Rohde L. A., Coutinho E. S. (2014). The mental health care gap among children and adolescents: Data from an epidemiological survey from four Brazilian regions. PLOS ONE [Electronic Resource], 9(2), Article e88241. https://doi.org/10.1371/journal.pone.0088241
21. Plummer M., Stukalov A., Denwood M. (2016). rjags: Bayesian graphical models using MCMC (R Package Version 4-6).
22. Ramos Y. (2015). SENADIS-Resultados II Estudio Nacional de la Discapacidad
23. Roman-Urrestarazu A., van Kessel R. (2024). The global burden of disease epidemiology – When big data impute the nonexistent. JAMA Pediatrics, 178(4), 331–332. https://doi.org/10.1001/jamapediatrics.2023.6507
24. Roman-Urrestarazu A., van Kessel R., Allison C., Matthews F. E., Brayne C., Baron-Cohen S. (2021). Association of race/ethnicity and social disadvantage with autism prevalence in 7 million school children in England. JAMA Pediatrics, 175(6), Article e210054. https://doi.org/10.1001/jamapediatrics.2021.0054
25. Roman-Urrestarazu A., Yáñez C., López-Garí C., Elgueta C., Allison C., Brayne C., Troncoso M., Baron-Cohen S. (2020). Autism screening and conditional cash transfers in Chile: Using the Quantitative Checklist (Q-CHAT) for early autism detection in a low resource setting. Autism, 25(4), 932–945. https://doi.org/10.1177/1362361320972277
26. Roman-Urrestarazu A., Yang J. C., van Kessel R., Warrier V., Dumas G., Jongsma H., Gatica-Bahamonde G., Allison C., Matthews F. E., Baron-Cohen S. (2022). Autism incidence and spatial analysis in more than 7 million pupils in English schools: A retrospective, longitudinal, school registry study. The Lancet Child & Adolescent Health, 6(12), 857–868. https://doi.org/10.1016/S2352-4642(22)00247-4
27. Team R. D. C. (2010). R: A language and environment for statistical computing.
28. van de Schoot R., Depaoli S., King R., Kramer B., Märtens K., Tadesse M. G., Vannucci M., Gelman A., Veen D., Willemsen J. (2021). Bayesian statistics and modelling. Nature Reviews Methods Primers, 1(1), 1–1.
29. World Bank. (2023). GDP per capita Chile. https://data.worldbank.org/indicator/NY.GDP.PCAP.CD?locations=CL
30. Zeidan J., Fombonne E., Scorah J., Ibrahim A., Durkin M. S., Saxena S., Yusuf A., Shih A., Elsabbagh M. (2022). Global prevalence of autism: A systematic review update. Autism Research: Official Journal of the International Society for Autism Research, 15(5), 778–790. https://doi.org/10.1002/aur.2696